Syndrome de WHIM : Histoire Naturelle d'une cohorte de huit patients inclus dans le Registre Français des Neutropénies Chroniques Sévères, et revue de la littérature / par Sarah Cohen-Beaussant ; directeur de thèse Jean Donadieu,..

Date :

Editeur / Publisher : [S.l.] : [s.n.] , 2012

Type : Livre / Book

Type : Thèse / Thesis

Langue / Language : français / French

Syndromes de déficit immunitaire

Maladies rares

Neutropénie

Fatigue

Verrues

Agammaglobulinémie

Maladies bactériennes

Donadieu, Jean (19..-.... ; docteur en médecine) (Directeur de thèse / thesis advisor)

Université de Franche-Comté. Faculté de médecine et de pharmacie (Organisme de soutenance / degree-grantor)

Résumé / Abstract : Le syndrome de WHIM est un déficit immunitaire rare caractérisé par une neutrolymphopénie, une hypogammaglobulinémie, un myélokathesis, infections récurrentes, et susceptibilité accrue au virus du Papillome Humain (HPV). Objectifs et méthodes : Nous rapportons ici les observations cliniques, biologiques et génétiques de 8 patients et 1 foetus, inclus dans le Répertoire Français des Neutropénies Chroniques Sévères. Résultats : L'âge médian était de 29 ans. Sept patients présentaient des mutations hétérozygotes autosomales dominantes du gène CXCR4. Tous présentaient une monocyto-lympho-neutropénie et un myélokathesis. Sept sujets rapportaient des infections bactériennes répétées et 2 des infections à mycobactérie atypique. Des lésions HPV-induites ont été décrites chez 5 patients. Deux décès ont été observés, le premier lié à un carcinome vulvaire métastatique HPV-induit et le second suite à une insuffisance hépatique probablement en rapport avec une infection mycobactérienne. Un lymphome à cellules T et un carcinome baso-cellulaire sont également décrits. Conclusion : Le pronostic dépend de la précocité du diagnostic et d'une prophylaxie antibactérienne et antivirale efficace.